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Social Function and Autism Spectrum Disorder in Children and Adults with Neurofibromatosis Type 1: a Systematic Review and Meta-Analysis
Neuropsychology Review ( IF 5.4 ) Pub Date : 2018-08-11 , DOI: 10.1007/s11065-018-9380-x
Anita K. Chisholm , Vicki A. Anderson , Natalie A. Pride , Stephanie Malarbi , Kathryn N. North , Jonathan M. Payne

In light of the proliferation of recent research into social function in neurofibromatosis type 1 (NF1), a systematic review and meta-analysis is required to synthesise data and place findings within the context of a theoretical framework. This paper reviews findings from research into social function and autism spectrum disorder (ASD) in children and adults with NF1 and integrates these findings with the Socio-Cognitive Integration Abilities Model (SOCIAL). It also critically appraises links between social outcomes, internal and external factors moderating social functioning, cognitive domains implicated in social functioning, and underlying neural pathology in NF1. A systematic literature search conducted in MedLine (Ovid), PsycINFO (Ovid), Embase (Ovid), and PubMed electronic databases yielded 35 papers that met inclusion criteria for the systematic review. Out of these papers, 22 papers provided sufficient data for meta-analysis. Findings from this review and meta-analysis provide evidence that children and adults with NF1 exhibit significantly higher prevalence and severity of social dysfunction and ASD symptomatology. To date, very few studies have examined social cognition in NF1 but results indicate the presence of both perceptual and higher-level impairments in this population. The results of this review also provide support for age, gender, and comorbid ADHD as moderating factors for social outcomes in NF1. Suggestions for future research are offered to further our understanding of the social phenotype in NF1 and to facilitate the development of targeted interventions.

中文翻译:

儿童和成人神经纤维瘤病类型1的社会功能和自闭症谱系障碍:系统评价和荟萃分析

鉴于最近对1型神经纤维瘤病(NF1)的社会功能的研究激增,需要进行系统的综述和荟萃分析,以综合数据并将研究结果置于理论框架内。本文回顾了对患有NF1的儿童和成人的社会功能和自闭症谱系障碍(ASD)的研究发现,并将这些发现与社会认知整合能力模型(SOCIAL)进行了整合。它还批判性地评估了社会结果,调节社会功能的内部和外部因素,与社会功能有关的认知领域以及NF1潜在的神经病理学之间的联系。在MedLine(Ovid),PsycINFO(Ovid),Embase(Ovid),和PubMed电子数据库产生的35篇论文符合系统评价的纳入标准。在这些论文中,有22篇论文提供了足够的数据用于荟萃分析。这项综述和荟萃分析的结果提供了证据,证明儿童和成人NF1的患病率和社交功能障碍和ASD症状的严重性明显更高。迄今为止,很少有研究检查NF1的社会认知,但结果表明该人群中既存在感知障碍,也存在较高水平的障碍。该评价的结果还为年龄,性别和共病多动症作为NF1社交结局的调节因素提供了支持。提供了进一步研究的建议,以进一步了解NF1的社会表型,并促进有针对性的干预措施的发展。在这些论文中,有22篇论文提供了足够的数据用于荟萃分析。这项综述和荟萃分析的结果提供了证据,证明儿童和成人NF1的患病率和社交功能障碍和ASD症状的严重性明显更高。迄今为止,很少有研究检查NF1的社会认知,但结果表明该人群中既存在感知障碍,也存在较高水平的障碍。该评价的结果还为年龄,性别和共病多动症作为NF1社交结局的调节因素提供了支持。提供了进一步研究的建议,以进一步了解NF1的社会表型,并促进有针对性的干预措施的发展。在这些论文中,有22篇论文提供了足够的数据用于荟萃分析。这项综述和荟萃分析的结果提供了证据,证明儿童和成人NF1的患病率和社交功能障碍和ASD症状的严重性明显更高。迄今为止,很少有研究检查NF1的社会认知,但结果表明该人群中既存在感知障碍,也存在较高水平的障碍。该评价的结果还为年龄,性别和共病多动症作为NF1社交结局的调节因素提供了支持。提供了进一步研究的建议,以进一步了解NF1的社会表型,并促进有针对性的干预措施的发展。这项综述和荟萃分析的结果提供了证据,证明儿童和成人NF1的患病率和社交功能障碍和ASD症状的严重性明显更高。迄今为止,很少有研究检查NF1的社会认知,但结果表明该人群中既存在感知障碍,也存在较高水平的障碍。该评价的结果还为年龄,性别和共病多动症作为NF1社交结局的调节因素提供了支持。提供了进一步研究的建议,以进一步了解NF1的社会表型,并促进有针对性的干预措施的发展。这项综述和荟萃分析的结果提供了证据,证明儿童和成人NF1的患病率和社交功能障碍和ASD症状的严重性明显更高。迄今为止,很少有研究检查NF1的社会认知,但结果表明该人群中既存在感知障碍,也存在较高水平的障碍。该评价的结果还为年龄,性别和共病多动症作为NF1社交结局的调节因素提供了支持。提供了进一步研究的建议,以进一步了解NF1的社会表型,并促进有针对性的干预措施的发展。很少有研究检查NF1的社会认知,但结果表明该人群中既存在知觉障碍又存在较高水平的障碍。该评价的结果还为年龄,性别和共病多动症作为NF1社交结局的调节因素提供了支持。提供了进一步研究的建议,以进一步了解NF1的社会表型,并促进有针对性的干预措施的发展。很少有研究检查NF1的社会认知,但结果表明该人群中既存在知觉障碍又存在较高水平的障碍。该评价的结果还为年龄,性别和共病多动症作为NF1社交结局的调节因素提供了支持。提供了进一步研究的建议,以进一步了解NF1的社会表型,并促进有针对性的干预措施的发展。
更新日期:2018-08-11
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