There is a great demand for accurate non-invasive measures to better define the natural history of disease progression or treatment outcome in Duchenne muscular dystrophy (DMD) and to facilitate the inclusion of a large range of participants in DMD clinical trials. This review aims to investigate which MRI sequences and analysis methods have been used and to identify future needs. Medline, Embase, Scopus, Web of Science, Inspec, and Compendex databases were searched up to 2 November 2019, using keywords “magnetic resonance imaging” and “Duchenne muscular dystrophy.” The review showed the trend of using T1w and T2w MRI images for semi-qualitative inspection of structural alterations of DMD muscle using a diversity of grading scales, with increasing use of T2map, Dixon, and MR spectroscopy (MRS). High-field (>3T) MRI dominated the studies with animal models. The quantitative MRI techniques have allowed a more precise estimation of local or generalized disease severity. Longitudinal studies assessing the effect of an intervention have also become more prominent, in both clinical and animal model subjects. Quality assessment of the included longitudinal studies was performed using the Newcastle-Ottawa Quality Assessment Scale adapted to comprise bias in selection, comparability, exposure, and outcome. Additional large clinical trials are needed to consolidate research using MRI as a biomarker in DMD and to validate findings against established gold standards. This future work should use a multiparametric and quantitative MRI acquisition protocol, assess the repeatability of measurements, and correlate findings to histologic parameters.

中文翻译：

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使用 MRI 量化 Duchenne 型肌营养不良症的骨骼肌病理：系统映射评价

迫切需要准确的非侵入性措施，以更好地定义杜氏肌营养不良症 (DMD) 疾病进展的自然史或治疗结果，并促进将大量参与者纳入 DMD 临床试验。本综述旨在调查使用了哪些 MRI 序列和分析方法，并确定未来的需求。Medline、Embase、Scopus、Web of Science、Inspec 和 Compendex 数据库使用关键字“磁共振成像”和“杜氏肌营养不良症”进行了检索，截止日期为 2019 年 11 月 2 日。该综述显示了使用 T1w 和 T2w MRI 图像使用多种分级尺度对 DMD 肌肉结构改变进行半定性检查的趋势，随着 T2map、Dixon 和 MR 光谱 (MRS) 的使用越来越多。高场 (> 3T) MRI 在动物模型研究中占主导地位。定量 MRI 技术允许更精确地估计局部或全身疾病的严重程度。在临床和动物模型受试者中，评估干预效果的纵向研究也变得更加突出。使用纽卡斯尔-渥太华质量评估量表对纳入的纵向研究进行质量评估，该量表适用于包括选择、可比性、暴露和结果方面的偏倚。需要额外的大型临床试验来巩固使用 MRI 作为 DMD 生物标志物的研究，并根据既定的黄金标准验证研究结果。未来的这项工作应该使用多参数和定量 MRI 采集协议，评估测量的可重复性，并将结果与​​组织学参数相关联。定量 MRI 技术允许更精确地估计局部或全身疾病的严重程度。在临床和动物模型受试者中，评估干预效果的纵向研究也变得更加突出。使用纽卡斯尔-渥太华质量评估量表对纳入的纵向研究进行质量评估，该量表适用于包括选择、可比性、暴露和结果方面的偏倚。需要额外的大型临床试验来巩固使用 MRI 作为 DMD 生物标志物的研究，并根据既定的黄金标准验证研究结果。未来的这项工作应该使用多参数和定量 MRI 采集协议，评估测量的可重复性，并将结果与​​组织学参数相关联。定量 MRI 技术允许更精确地估计局部或全身疾病的严重程度。在临床和动物模型受试者中，评估干预效果的纵向研究也变得更加突出。使用纽卡斯尔-渥太华质量评估量表对纳入的纵向研究进行质量评估，该量表适用于包括选择、可比性、暴露和结果方面的偏倚。需要额外的大型临床试验来巩固使用 MRI 作为 DMD 生物标志物的研究，并根据既定的黄金标准验证研究结果。未来的这项工作应该使用多参数和定量 MRI 采集协议，评估测量的可重复性，并将结果与​​组织学参数相关联。