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The analysis of epidermal nerve fibre spatial distribution improves the diagnostic yield of skin biopsy
Neuropathology and Applied Neurobiology ( IF 4.0 ) Pub Date : 2020-08-19 , DOI: 10.1111/nan.12651 G Piscosquito 1 , V Provitera 1 , S Mozzillo 1 , G Caporaso 1 , I Borreca 1 , A Stancanelli 1 , F Manganelli 2 , L Santoro 2 , M Nolano 1, 2
Neuropathology and Applied Neurobiology ( IF 4.0 ) Pub Date : 2020-08-19 , DOI: 10.1111/nan.12651 G Piscosquito 1 , V Provitera 1 , S Mozzillo 1 , G Caporaso 1 , I Borreca 1 , A Stancanelli 1 , F Manganelli 2 , L Santoro 2 , M Nolano 1, 2
Affiliation
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AIM
Small fibre neuropathy (SFN) diagnosis represents a challenge for neurologists. The diagnostic gold standard is intraepidermal nerve fibre (IENF) density, but in about 10-20 % of patients with symptoms/signs and abnormalities on functional tests, it remains within normal range. We propose an adjunctive parameter to improve the efficiency of skin biopsy diagnosis. METHODS
We recruited 31 patients with SFN symptoms/signs, normal nerve conduction study, abnormal quantitative sensory testing and normal IENF density. We also included 31 healthy controls and 31 SFN patients with reduced IENF density as control groups. RESULTS
We measured the distance between consecutive IENFs in the three groups. Mean inter-fibre distances did not differ between patients with normal counts and healthy controls (66.7±14.5 μm vs 76.7±13.4 μm; p=0.052), while the relative standard deviation was significantly (p<0.001) higher in patients (79.3±29.9) compared to controls (51.6±12.2). Using ROC analysis, we identified an inter-fibre distance of 350µm as the measure that better differentiated patients from controls (AUC = 0.85, sensitivity: 74%, specificity: 94%). At least one such segment was also observed in all patients with reduced IENF count. CONCLUSION
Irregular spatial distribution is an SFN intrinsic feature preceding actual nerve loss. The presence of a stretch of denervated epidermis longer than 350µm is a parameter able to increase the diagnostic efficiency of skin biopsy.
中文翻译：
表皮神经纤维空间分布分析提高皮肤活检诊断率
AIM 小纤维神经病变 (SFN) 的诊断对神经科医生来说是一个挑战。诊断金标准是表皮内神经纤维 (IENF) 密度，但在约 10-20% 的症状/体征和功能测试异常的患者中，它保持在正常范围内。我们提出了一个辅助参数来提高皮肤活检诊断的效率。方法 我们招募了 31 名具有 SFN 症状/体征、神经传导研究正常、定量感觉测试异常和 IENF 密度正常的患者。我们还包括 31 名健康对照和 31 名 SFN 患者作为对照组。结果 我们测量了三组中连续 IENF 之间的距离。计数正常的患者和健康对照组的平均纤维间距离没有差异（66.7±14.5 μm 对 76.7±13.4 μm；p=0.052），而与对照组 (51.6±12.2) 相比，患者 (79.3±29.9) 的相对标准偏差显着 (p<0.001)。使用 ROC 分析，我们确定了 350 µm 的纤维间距离作为更好地区分患者与对照组的衡量标准（AUC = 0.85，敏感性：74%，特异性：94%）。在所有 IENF 计数减少的患者中也观察到至少一个这样的节段。结论 不规则的空间分布是 SFN 在实际神经损失之前的固有特征。一段长度超过 350μm 的去神经支配表皮的存在是一个能够提高皮肤活检诊断效率的参数。我们确定了 350µm 的纤维间距离作为更好地区分患者与对照组的衡量标准（AUC = 0.85，敏感性：74%，特异性：94%）。在所有 IENF 计数减少的患者中也观察到至少一个这样的节段。结论 不规则的空间分布是 SFN 在实际神经损失之前的固有特征。一段长度超过 350μm 的去神经支配表皮的存在是一个能够提高皮肤活检诊断效率的参数。我们确定了 350µm 的纤维间距离作为更好地区分患者与对照组的衡量标准（AUC = 0.85，敏感性：74%，特异性：94%）。在所有 IENF 计数减少的患者中也观察到至少一个这样的节段。结论 不规则的空间分布是 SFN 在实际神经损失之前的固有特征。一段长度超过 350μm 的去神经支配表皮的存在是一个能够提高皮肤活检诊断效率的参数。
更新日期：2020-08-19
中文翻译：
表皮神经纤维空间分布分析提高皮肤活检诊断率
AIM 小纤维神经病变 (SFN) 的诊断对神经科医生来说是一个挑战。诊断金标准是表皮内神经纤维 (IENF) 密度，但在约 10-20% 的症状/体征和功能测试异常的患者中，它保持在正常范围内。我们提出了一个辅助参数来提高皮肤活检诊断的效率。方法 我们招募了 31 名具有 SFN 症状/体征、神经传导研究正常、定量感觉测试异常和 IENF 密度正常的患者。我们还包括 31 名健康对照和 31 名 SFN 患者作为对照组。结果 我们测量了三组中连续 IENF 之间的距离。计数正常的患者和健康对照组的平均纤维间距离没有差异（66.7±14.5 μm 对 76.7±13.4 μm；p=0.052），而与对照组 (51.6±12.2) 相比，患者 (79.3±29.9) 的相对标准偏差显着 (p<0.001)。使用 ROC 分析，我们确定了 350 µm 的纤维间距离作为更好地区分患者与对照组的衡量标准（AUC = 0.85，敏感性：74%，特异性：94%）。在所有 IENF 计数减少的患者中也观察到至少一个这样的节段。结论 不规则的空间分布是 SFN 在实际神经损失之前的固有特征。一段长度超过 350μm 的去神经支配表皮的存在是一个能够提高皮肤活检诊断效率的参数。我们确定了 350µm 的纤维间距离作为更好地区分患者与对照组的衡量标准（AUC = 0.85，敏感性：74%，特异性：94%）。在所有 IENF 计数减少的患者中也观察到至少一个这样的节段。结论 不规则的空间分布是 SFN 在实际神经损失之前的固有特征。一段长度超过 350μm 的去神经支配表皮的存在是一个能够提高皮肤活检诊断效率的参数。我们确定了 350µm 的纤维间距离作为更好地区分患者与对照组的衡量标准（AUC = 0.85，敏感性：74%，特异性：94%）。在所有 IENF 计数减少的患者中也观察到至少一个这样的节段。结论 不规则的空间分布是 SFN 在实际神经损失之前的固有特征。一段长度超过 350μm 的去神经支配表皮的存在是一个能够提高皮肤活检诊断效率的参数。
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