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Movement disorders in children with congenital Zika virus syndrome
Brain and Development ( IF 1.4 ) Pub Date : 2020-11-01 , DOI: 10.1016/j.braindev.2020.06.016
Hélio van der Linden 1 , Laura Silveira-Moriyama 2 , Vanessa van der Linden 3 , André Pessoa 4 , Kette Valente 5 , Jonathan Mink 6 , Alex Paciorkowski 7
Affiliation  

BACKGROUND Congenital Zika Virus Syndrome (CZVS) denotes the neurologic and developmental sequelae of congenital infection of the Zika virus. While prior studies have detailed the associated clinical phenotypes, new findings continue to be identified. Abnormal postures and movements have been previously described in children with CZVS, but not in detail. OBJECTIVE To examine a cohort of infants with CZVS and characterize the spectrum of motor abnormalities, especially movement disorders. DESIGN Cross-sectional prospective study of 21 infants with confirmed CZVS. SETTING Single-center cohort of 32 patients with serologically confirmed CZVS cared for in a referral center in Brazil. PARTICIPANTS 21 children (67% female), evaluated by two child neurologists and one movement disorders specialist, with clinical and laboratory diagnosis of CZVS aged between 16 and 30 months, with a mean age of 16 months at the time of the last examination. MAIN OUTCOME(S) AND MEASURE(S) Prospective neurologic examination by a team of three neurologists, including one movement disorders specialist. Sixteen (76.2%) children had a longitudinal evaluation with a six-month interval. The same team of experts analyzed recorded videos of all patients to characterize motor abnormalities and movement disorders. Neuroimaging findings were also analyzed to correlate with clinical findings. RESULTS Twenty (95.2%) patients presented with dystonic postures, including "125" posture of the fingers in 17 (80.1%), "swan neck" posture of the fingers in three (18.8%), oromandibular dystonia in nine (42.9%), extensor axial hypertonia in eight (38.1%) and internal rotation of the shoulder posture in two (9.5%). Four (19%) patients had tremor. All children had malformations of cortical development, and in 13 (61.9%), the pattern was consistent with a severe and diffuse gyral simplification. Seventeen children (81%) had calcification in the transition of grey and white matter, whereas 11 (52.4%) patients had basal ganglia calcifications. CONCLUSION AND RELEVANCE In our series, dystonic postures and other extrapyramidal signs were frequent and potentially disabling. Although children with CZVS are assessed and treated for spasticity, dystonia and other movement disorders remain neglected. This study emphasizes that extrapyramidal findings may potentially influence optimal strategies for rehabilitation and management.

中文翻译:

先天性寨卡病毒综合征患儿的运动障碍

背景 先天性寨卡病毒综合征 (CZVS) 是指先天性寨卡病毒感染的神经和发育后遗症。虽然先前的研究已经详细说明了相关的临床表型,但仍在继续确定新的发现。以前曾描述过 CZVS 儿童的异常姿势和运动,但没有详细描述。目的检查一组患有 CZVS 的婴儿并描述运动异常的谱系,尤其是运动障碍。设计 21 名确诊 CZVS 婴儿的横断面前瞻性研究。设置 在巴西的转诊中心接受治疗的 32 名血清学证实的 CZVS 患者的单中心队列。参与者 21 名儿童(67% 为女性),由两名儿童神经科医生和一名运动障碍专家评估,CZVS 的临床和实验室诊断年龄在 16 至 30 个月之间,最后一次检查时的平均年龄为 16 个月。主要结果和措施 由三名神经科医生组成的团队进行前瞻性神经系统检查,其中包括一名运动障碍专家。16 名 (76.2%) 名儿童进行了为期六个月的纵向评估。同一组专家分析了所有患者的录制视频,以表征运动异常和运动障碍。还分析了神经影像学发现与临床发现相关联。结果 20例(95.2%)患者出现肌张力障碍,其中“125”指位17例(80.1%),“天鹅颈”指位3例(18.8%),下颌肌张力障碍9例(42.9%) , 伸肌轴向张力亢进 8 (38. 1%)和肩内旋姿势有两种(9.5%)。四名(19%)患者出现震颤。所有儿童都有皮质发育畸形,其中 13 名 (61.9%) 的模式与严重和弥漫性脑回简化一致。17 名儿童 (81%) 在灰质和白质的过渡中出现钙化,而 11 名 (52.4%) 患者出现基底节钙化。结论和相关性 在我们的系列中,肌张力障碍姿势和其他锥体外系体征很常见,并且可能导致残疾。尽管对患有 CZVS 的儿童进行了痉挛评估和治疗,但肌张力障碍和其他运动障碍仍然被忽视。本研究强调锥体外系的发现可能会影响康复和管理的最佳策略。四名(19%)患者出现震颤。所有儿童都有皮质发育畸形,其中 13 名 (61.9%) 的模式与严重和弥漫性脑回简化一致。17 名儿童 (81%) 在灰质和白质的过渡中出现钙化,而 11 名 (52.4%) 患者出现基底节钙化。结论和相关性 在我们的系列中,肌张力障碍姿势和其他锥体外系体征很常见,并且可能导致残疾。尽管对患有 CZVS 的儿童进行了痉挛评估和治疗,但肌张力障碍和其他运动障碍仍然被忽视。本研究强调锥体外系的发现可能会影响康复和管理的最佳策略。四名(19%)患者出现震颤。所有儿童都有皮质发育畸形,其中 13 名 (61.9%) 的模式与严重和弥漫性脑回简化一致。17 名儿童 (81%) 在灰质和白质的过渡中出现钙化,而 11 名 (52.4%) 患者出现基底节钙化。结论和相关性 在我们的系列中,肌张力障碍姿势和其他锥体外系体征很常见,并且可能导致残疾。尽管对患有 CZVS 的儿童进行了痉挛评估和治疗,但肌张力障碍和其他运动障碍仍然被忽视。本研究强调锥体外系的发现可能会影响康复和管理的最佳策略。该模式与严重且弥漫性的回旋简化一致。17 名儿童 (81%) 在灰质和白质的过渡中出现钙化,而 11 名 (52.4%) 患者出现基底节钙化。结论和相关性 在我们的系列中,肌张力障碍姿势和其他锥体外系体征很常见,并且可能导致残疾。尽管对患有 CZVS 的儿童进行了痉挛评估和治疗,但肌张力障碍和其他运动障碍仍然被忽视。本研究强调锥体外系的发现可能会影响康复和管理的最佳策略。该模式与严重且弥漫性的回旋简化一致。17 名儿童 (81%) 在灰质和白质的过渡中出现钙化,而 11 名 (52.4%) 患者出现基底节钙化。结论和相关性 在我们的系列中,肌张力障碍姿势和其他锥体外系体征很常见,并且可能导致残疾。尽管对患有 CZVS 的儿童进行了痉挛评估和治疗,但肌张力障碍和其他运动障碍仍然被忽视。本研究强调锥体外系的发现可能会影响康复和管理的最佳策略。肌张力障碍姿势和其他锥体外系体征很常见,可能会导致残疾。尽管对患有 CZVS 的儿童进行了痉挛评估和治疗,但肌张力障碍和其他运动障碍仍然被忽视。本研究强调锥体外系的发现可能会影响康复和管理的最佳策略。肌张力障碍姿势和其他锥体外系体征很常见,可能会导致残疾。尽管对患有 CZVS 的儿童进行了痉挛评估和治疗,但肌张力障碍和其他运动障碍仍然被忽视。本研究强调锥体外系的发现可能会影响康复和管理的最佳策略。
更新日期:2020-11-01
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