Cystic fibrosis (CF) is the commonest life-limiting inherited disorder in the UK. It affects many parts of the body including the lungs and gut leading to increased infection and problems digesting food. People with CF need to undergo many treatments each day throughout their whole lives. These include tablets, inhalers and breathing exercises, which are a huge burden, taking up several hours every day It is therefore, really important that the treatments we give are supported by good evidence, usually gathered from clinical trials. Unfortunately, we do not have good evidence for many of the CF treatments. We recently ran an exercise known as a James Lind Alliance Priority Setting Partnership (JLA PSP) to find out which the CF community feel are the top priority research questions. People with CF and those who look after them suggested questions to be answered by clinical trials. Through a series of online surveys and workshops these were then shortlisted to give a final top ten. Due to infection risk people with CF are advised not to mix, this meant we had to do things differently to the usual way JLA PSPs are carried out. We used videoconferencing to enable multiple people with CF to participate. Surveys were accessible online and promoted through social media. Background The James Lind Alliance (JLA) method is well recognised for setting research priorities. The JLA approach involves a combination of surveys and workshop interactions between patients, carers and health care professionals to identify and agree on a “top ten” list of research questions. Respiratory infection is one of the hallmarks of cystic fibrosis (CF). To avoid cross infection, patients are advised not to meet face to face, preventing us following standard JLA methodology. Here we describe adaptations made during our recent JLA Priority Setting Partnership (PSP) in CF. Methods We elicited and prioritised research questions, using sequential online surveys, promoted through social media. People with CF participated in steering committee meetings and the final workshop, using videoconferencing. Alterations to workshop methodology enabled participants attending in person and those joining remotely, to contribute equally. We also altered the JLA methodology to include “lone” questions, asked by only one survey respondent. We are now working with the CF community to co-produce research projects that answer these top ten. Results There were 482 respondents, from 23 countries, who submitted 1080 questions. Increases in the number of responses occurred just after promotion on social media. Use of videoconferencing enabled participation of multiple people with CF and ensured participation from anywhere in the world, including hospital inpatients. Inclusion of lone questions resulted in one being included in our top ten. Conclusions There is no “one-size-fits-all” for patient involvement methodologies. Through altering the JLA methods to fit our patient group we achieved wide participation. We believe that methods used in our project may also be applied to future partnerships to increase participation, especially where people may be hospitalised or be unable to travel. The methodology we are developing through the JLA PSP CF2 project may be useful for other PSPs to follow.

中文翻译：

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调整 James Lind Alliance 优先级设置流程以更好地支持患者参与：囊性纤维化的一个例子

囊性纤维化 (CF) 是英国最常见的限制生命的遗传性疾病。它会影响身体的许多部位，包括肺部和肠道，导致感染增加和食物消化问题。患有 CF 的人一生中每天都需要接受许多治疗。这些包括药片、吸入器和呼吸练习，这些都是巨大的负担，每天要花费几个小时。因此，我们提供的治疗有充分的证据支持非常重要，这些证据通常来自临床试验。不幸的是，对于许多 CF 治疗，我们没有很好的证据。我们最近进行了一项名为 James Lind Alliance Priority Setting Partnership (JLA PSP) 的练习，以找出 CF 社区认为哪些是最优先研究的问题。患有 CF 的人和照顾他们的人提出了需要通过临床试验来回答的问题。通过一系列在线调查和研讨会，这些被列入最后的前十名。由于存在感染风险，建议患有 CF 的人不要混用，这意味着我们必须采取与 JLA PSP 执行方式不同的方式。我们使用视频会议让多个 CF 患者参与。调查可在线访问并通过社交媒体进行宣传。背景 James Lind Alliance (JLA) 方法在确定研究重点方面广受认可。JLA 方法结合了患者、护理人员和医疗保健专业人员之间的调查和研讨会互动，以确定并就“十大”研究问题达成一致。呼吸道感染是囊性纤维化 (CF) 的标志之一。为避免交叉感染，建议患者不要面对面见面，从而阻止我们遵循标准的 JLA 方法。在这里，我们描述了我们最近在 CF 中的 JLA 优先设置伙伴关系 (PSP) 期间所做的调整。方法 我们通过社交媒体推广，使用连续的在线调查来引出研究问题并确定其优先级。患有 CF 的人使用视频会议参加了指导委员会会议和最后的研讨会。研讨会方法的改变使亲自参加和远程参加的参与者能够平等地做出贡献。我们还更改了 JLA 方法，以包括仅由一名调查受访者提出的“单独”问题。我们现在正在与 CF 社区合作，共同制作回答这前十名的研究项目。结果 有 482 名受访者，来自 23 个国家，谁提交了 1080 个问题。就在社交媒体上进行宣传之后，回复的数量就增加了。视频会议的使用使多个 CF 患者能够参与，并确保来自世界任何地方的参与，包括住院患者。包含单独的问题导致有一个问题被列入我们的前十名。结论 患者参与方法没有“一刀切”的方法。通过改变 JLA 方法以适应我们的患者群体，我们实现了广泛的参与。我们相信我们项目中使用的方法也可以应用于未来的合作伙伴关系以增加参与度，尤其是在人们可能住院或无法旅行的情况下。我们通过 JLA PSP CF2 项目开发的方法可能对其他 PSP 有用。就在社交媒体上进行宣传之后，回复的数量就增加了。视频会议的使用使多个 CF 患者能够参与，并确保来自世界任何地方的参与，包括住院患者。包含单独的问题导致有一个问题被列入我们的前十名。结论 患者参与方法没有“一刀切”的方法。通过改变 JLA 方法以适应我们的患者群体，我们实现了广泛的参与。我们相信我们项目中使用的方法也可以应用于未来的合作伙伴关系以增加参与度，尤其是在人们可能住院或无法旅行的情况下。我们通过 JLA PSP CF2 项目开发的方法可能对其他 PSP 有用。就在社交媒体上进行宣传之后，回复的数量就增加了。视频会议的使用使多个 CF 患者能够参与，并确保来自世界任何地方的参与，包括住院患者。包含单独的问题导致有一个问题被列入我们的前十名。结论 患者参与方法没有“一刀切”的方法。通过改变 JLA 方法以适应我们的患者群体，我们实现了广泛的参与。我们相信我们项目中使用的方法也可以应用于未来的合作伙伴关系以增加参与度，尤其是在人们可能住院或无法旅行的情况下。我们通过 JLA PSP CF2 项目开发的方法可能对其他 PSP 有用。视频会议的使用使多个 CF 患者能够参与，并确保来自世界任何地方的参与，包括住院患者。包含单独的问题导致有一个问题被列入我们的前十名。结论 患者参与方法没有“一刀切”的方法。通过改变 JLA 方法以适应我们的患者群体，我们实现了广泛的参与。我们相信我们项目中使用的方法也可以应用于未来的合作伙伴关系以增加参与度，尤其是在人们可能住院或无法旅行的情况下。我们通过 JLA PSP CF2 项目开发的方法可能对其他 PSP 有用。视频会议的使用使多个 CF 患者能够参与，并确保来自世界任何地方的参与，包括住院患者。包含单独的问题导致有一个问题被列入我们的前十名。结论 患者参与方法没有“一刀切”的方法。通过改变 JLA 方法以适应我们的患者群体，我们实现了广泛的参与。我们相信我们项目中使用的方法也可以应用于未来的合作伙伴关系以增加参与度，尤其是在人们可能住院或无法旅行的情况下。我们通过 JLA PSP CF2 项目开发的方法可能对其他 PSP 有用。包含单独的问题导致有一个问题被列入我们的前十名。结论 患者参与方法没有“一刀切”的方法。通过改变 JLA 方法以适应我们的患者群体，我们实现了广泛的参与。我们相信我们项目中使用的方法也可以应用于未来的合作伙伴关系以增加参与度，尤其是在人们可能住院或无法旅行的情况下。我们通过 JLA PSP CF2 项目开发的方法可能对其他 PSP 有用。包含单独的问题导致有一个问题被列入我们的前十名。结论 患者参与方法没有“一刀切”的方法。通过改变 JLA 方法以适应我们的患者群体，我们实现了广泛的参与。我们相信我们项目中使用的方法也可以应用于未来的合作伙伴关系以增加参与度，尤其是在人们可能住院或无法旅行的情况下。我们通过 JLA PSP CF2 项目开发的方法可能对其他 PSP 有用。特别是在人们可能住院或无法旅行的地方。我们通过 JLA PSP CF2 项目开发的方法可能对其他 PSP 有用。特别是在人们可能住院或无法旅行的地方。我们通过 JLA PSP CF2 项目开发的方法可能对其他 PSP 有用。